サラゾスルファピリジン（SASP）は関節リウマチ（RA）の標準的治療薬として広く使用されているが、さまざまな副作用も報告されている。その中でも無顆粒球症は稀だが重篤な合併症である。本症例では早期RAに対してSASPを投与開始したところ、7週後の経過観察で白血球の減少を認め、無顆粒球症と診断された。SASP投与の中止、G-CSF投与などを行い迅速に対応したため、無症状のまま軽快した。SASP投与時には定期的な血液検査などの経過観察が重要であり、無顆粒球症発症時には迅速な対応と適切な治療を行う必要がある。